Клинический случай синдрома Горхэма – Стоута
https://doi.org/10.18699/SSMJ20250120
Аннотация
Болезнь исчезающей кости, или синдром Горхэма – Стоута, является заболеванием массивного остеолиза, связанного с разрастанием гемангиозной ткани и приводящего к резорбции кости.
Материал и методы. В статье представлен редкий клинический случай синдрома Горхэма – Стоута у пациента 19 лет. Заболевание манифестировало в 16 лет с поражения грудных позвонков.
Результаты. На фоне появления неврологических нарушений из-за сдавления спинного мозга и развития миелопатии пациент первично потребовал оперативного лечения на позвоночнике. Диагноз массивного остеолиза выставлен на основании анамнеза, рентгенологических данных и гистологического заключения. В дальнейшем присоединилось множественное поражение ребер, костей таза и черепа. Достаточно редким в данном наблюдении является многоочаговое поражение костей черепа с компрессией мозговых структур.
Заключение. При дифференциальной диагностике на фоне многофокусной резорбции костей скелета и черепа важно помнить о более редких по сравнению с гематологическими и метастатическими поражениями этиологических причинах, в том числе об идиопатическом остеолизисе.
Об авторах
П. Г. ШнякинРоссия
Павел Геннадьевич Шнякин, д. м. н., проф.
660022; ул. Партизана Железняка, 1; ул. Партизана Железняка, 3а; Красноярск
В. А. Хоржевский
Россия
Владимир Алексеевич Хоржевский, к. м. н.
660022; ул. Партизана Железняка, 3д; Красноярск
И. И. Красицкий
Россия
Игорь Иванович Красицкий
660022; ул. Партизана Железняка, 3а; Красноярск
А. В. Трубкин
Россия
Алексей Валерьевич Трубкин
660022; ул. Партизана Железняка, 3а; Красноярск
А. О. Гаврилова
Россия
Анна Олеговна Гаврилова
660022; ул. Партизана Железняка, 1; Красноярск
Список литературы
1. Hardegger F., Simpson L.A., Segmueller G. The syndrome of idiopathic osteolysis. Classification, review, and case report. J. Bone Joint Surg. Br. 1985;67(1):88–93. doi: 10.1302/0301-620X.67B1.3968152
2. Schneider K.N., Gosheger G., Andreou D. Gorham – Stout syndrome. Dtsch. Arztebl. Int. 2019;116(29-30):507. doi: 10.3238/arztebl.2019.0507a
3. Gorham L.W., Stout A.P. Massive osteolysis (acute spontaneous absorption of bone, phantom bone, disappearing bone); its relation to hemangiomatosis. J. Bone Joint Surg. Am. 1955;37-A(5):985–1004
4. Hirayama T., Sabokbar A., Itonaga I., Watt-Smith S., Athanasou N.A. Cellular and humoral mechanisms of osteoclast formation and bone resorption in Gorham – Stout disease. J. Pathol. 2001;195(5):624–630. doi: 10.1002/path.989
5. Colucci S., Taraboletti G., Primo L., Viale A., Roca C., Valdembri D., Geuna M., Pagano M., Grano M., Pogrel A.M., … Bussolino F. Gorham – Stout syndrome: a monocyte-mediated cytokine propelled disease. J. Bone Miner. Res. 2006;21(2):207–218. doi: 10.1359/JBMR.051019
6. Hagendoorn J., Padera T.P., Yock T.I., Nielsen G.P., di Tomaso E., Duda D.G., Delaney T.F., Gaissert H.A., Pearce J., Rosenberg A.E., Jain R.K., Ebb D.H. Platelet-derived growth factor receptor-beta in Gorham’s disease. Nat. Clin. Pract. Oncol. 2006;3(12):693–697. doi: 10.1038/ncponc0660
7. Radhakrishnan K., Rockson S.G. Gorham’s disease: an osseous disease of lymphangiogenesis? Ann. NY Acad. Sci. 2008;1131:203–205. doi: 10.1196/annals.1413.022
8. Hu P., Yuan X.G., Hu X.Y., Shen F.R., Wang J.A. Gorham – Stout syndrome in mainland China: a case series of 67 patients and review of the literature. J. Zhejiang Univ. Sci. B. 2013;14(8):729–735. doi: 10.1631/jzus.B1200308
9. Buerfeind A., Bürger H., Schlüter-Brust K., Eysel P., Delank K.S. Gorham – Stout syndrome (GSS) with fulminant aseptic osteonecrosis of the shoulder. Orthopade. 2010;39(10):1003–1008. doi: 10.1007/s00132-010-1638-9
10. Nikolaou V.S., Chytas D., Korres D., Efstathopoulos N. Vanishing bone disease (Gorham – Stout syndrome) : A review of a rare entity. World J. Orthop. 2014;5(5):694–698. doi: 10.5312/wjo.v5.i5.694
11. Hong P.Y., Zhang X.B., Zeng H.Q., Zhao Y.L., Huang M.H. Gorham – Stout syndrome: A chylothorax disease with bony destruction: A case report. Medicine (Baltimore). 2022;101(50):e32105. doi: 10.1097/MD.0000000000032105
12. Kiran D.N., Anupama A. Vanishing bone disease : a review. J. Oral Maxillofac. Surg. 2011;69(1):199–203. doi: 10.1016/j.joms.2010.05.088
13. Liu S.Z., Zhou X., Song A., Wang Y.P., Liu Y. Gorham – Stout syndrome. QJM. 2018;111(12):911–912. doi: 10.1093/qjmed/hcy150
14. Aizawa T., Sato T., Kokubun S. Gorham disease of the spine: a case report and treatment strategies for this enigmatic bone disease. Tohoku J. Exp. Med. 2005;205(2):187–196. doi: 10.1620/tjem.205.187
15. Оттева Э.Н., Кочерова Т.Ю., Шепичев Е.В. Синдром Горхэма – Стоута: описание случая. Научно-практ. ревматол. 2010;48(4):83–86. doi: 10.14412/1995-4484-2010-1171
16. Kose M., Pekcan S., Dogru D., Akyuz C., Ozcelik U., Ozsurekci Y., Gulhan B., Demircin M., Kiper N. Gorham – Stout syndrome with chylothorax: successful remission by interferon alpha-2b. Pediatr. Pulmonol. 2009;44(6):613–615. doi: 10.1002/ppul.20849
17. Liu S., Zhou X., Song A., Kong X., Wang Y., Liu Y. Successful treatment of Gorham – Stout syndrome in the spine by vertebroplasty with cement augmentation : A case report and literature review. Medicine (Baltimore). 2018;97(29):e11555. doi: 10.1097/MD.0000000000011555
18. Di H., Zhang B., Xu N., Yin Y., Han X., Zhang Y., Zeng X. Refractory serositis in Gorham – Stout syndrome. Orphanet J. Rare Dis. 2022;17(1):152. doi: 10.1186/s13023-022-02307-8
19. Bruch-Gerharz D., Gerharz C. D., Stege H., Krutmann J., Pohl M., Koester R., Ruzicka T. Cutaneous lymphatic malformations in disappearing bone (Gorham – Stout) disease: a novel clue to the pathogenesis of a rare syndrome. J. Am. Acad. Dermatol. 2007;56(2 Suppl):21–25. doi: 10.1016/j.jaad.2006.01.063
20. Boyer P., Bourgeois P., Boyer O., Catonné Y., Saillant G. Massive Gorham – Stout syndrome of the pelvis. Clin. Rheumatol. 2005;24(5):551–555. doi: 10.1007/s10067-005-1088-7
21. Heffez L., Doku H.C., Carter B.L., Feeney J.E. Perspectives on massive osteolysis. Report of a case and review of the literature. Oral Surg. Oral Med. Oral Pathol. 1983;55(4):331–343. doi: 10.1016/0030-4220(83)90185-8
22. Kuriyama D.K., McElligott S.C., Glaser D.W., Thompson K.S. Treatment of Gorham – Stout disease with zoledronic acid and interferon-α : a case report and literature review. J. Pediatr. Hematol. Oncol. 2010;32(8):579–584. doi: 10.1097/MPH.0b013e3181edb464
23. Elera-Fitzcarrald C., Ugarte-Gil M.F. Gorham–Stout syndrome: A phantom bone disease treated with bisphosphonates. J. Clin. Rheumatol. 2020;26(5):e135–e136. doi: 10.1097/RHU.0000000000001009
Рецензия
Для цитирования:
Шнякин П.Г., Хоржевский В.А., Красицкий И.И., Трубкин А.В., Гаврилова А.О. Клинический случай синдрома Горхэма – Стоута. Сибирский научный медицинский журнал. 2025;45(1):184-192. https://doi.org/10.18699/SSMJ20250120
For citation:
Shnyakin P.G., Khorzhevsky V.A., Krasnitsky I.I., Trubkin A.V., Gavrilova A.O. Clinical case of Gorham – Stoat syndrome. Сибирский научный медицинский журнал. 2025;45(1):184-192. (In Russ.) https://doi.org/10.18699/SSMJ20250120