sibmedСибирский научный медицинский журналСибирский научный медицинский журнал2410-25122410-2520ИЦиГ СО РАН10.18699/SSMJ20250120sibmed-1968Research ArticleКЛИНИЧЕСКИЙ СЛУЧАЙCASE REPORTКлинический случай синдрома Горхэма – СтоутаClinical case of Gorham – Stoat syndromehttps://orcid.org/0000-0001-6321-4557ШнякинП. Г.ShnyakinP. G.

Павел Геннадьевич Шнякин, д. м. н., проф.

660022; ул. Партизана Железняка, 1; ул. Партизана Железняка, 3а; Красноярск

Pavel G. Shnyakin, doctor of medical sciences, professor

660022; Partizana Zheleznyaka st., 1; Partizana Zheleznyaka st., 3а; Krasnoyarsk

shnyakinpavel@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0002-9196-7246ХоржевскийВ. А.KhorzhevskyV. A.

Владимир Алексеевич Хоржевский, к. м. н.

660022; ул. Партизана Железняка, 3д; Красноярск

Vladimir A. Khorzhevsky, candidate of medical sciences

660022; Partizanа Zheleznyakа st., 3d; Krasnoyarsk

vladpatholog@yandex.ruhttps://orcid.org/0009-0006-5082-8369КрасицкийИ. И.KrasnitskyI. I.

Игорь Иванович Красицкий

660022; ул. Партизана Железняка, 3а; Красноярск

Igor I. Krasnitsky

660022; Partizana Zheleznyaka st., 3а; Krasnoyarsk

kras.ii@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0003-0449-1823ТрубкинА. В.TrubkinA. V.

Алексей Валерьевич Трубкин

660022; ул. Партизана Железняка, 3а; Красноярск

Aleksey V. Trubkin

660022; Partizana Zheleznyaka st., 3а; Krasnoyarsk

turatium@gmail.comhttps://orcid.org/0009-0000-4511-5774ГавриловаА. О.GavrilovaA. O.

Анна Олеговна Гаврилова

660022; ул. Партизана Железняка, 1; Красноярск

Anna O. Gavrilova

660022; Partizana Zheleznyaka st., 1; Krasnoyarsk

anna-gavrilova20@yandex.ruКрасноярский государственный медицинский университет им. профессора В.Ф. Войно-Ясенецкого Минздрава России; Краевая клиническая больницаРоссияProf. V.F. Voino-Yasenetsky Krasnoyarsk State Medical University of Minzdrav of Russia; Krasnoyarsk Regional Clinical HospitalRussian FederationКрасноярское краевое патолого-анатомическое бюроРоссияKrasnoyarsk Regional Pathological Anatomy BureauRussian FederationКраевая клиническая больницаРоссияKrasnoyarsk Regional Clinical HospitalRussian FederationКрасноярский государственный медицинский университет им. профессора В.Ф. Войно-Ясенецкого Минздрава РоссииРоссияProf. V.F. Voino-Yasenetsky Krasnoyarsk State Medical University of Minzdrav of RussiaRussian Federation202527022025451184192Copyright © Шнякин П.Г., Хоржевский В.А., Красицкий И.И., Трубкин А.В., Гаврилова А.О., 20252025Шнякин П.Г., Хоржевский В.А., Красицкий И.И., Трубкин А.В., Гаврилова А.О.Shnyakin P.G., Khorzhevsky V.A., Krasnitsky I.I., Trubkin A.V., Gavrilova A.O.Данная работа распространяется под лицензией Creative Commons Attribution 4.0.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://sibmed.elpub.ru/jour/article/view/1968

   Болезнь исчезающей кости, или синдром Горхэма – Стоута, является заболеванием массивного остеолиза, связанного с разрастанием гемангиозной ткани и приводящего к резорбции кости.

   Материал и методы

   Материал и методы. В статье представлен редкий клинический случай синдрома Горхэма – Стоута у пациента 19 лет. Заболевание манифестировало в 16 лет с поражения грудных позвонков.

   Результаты

   Результаты. На фоне появления неврологических нарушений из-за сдавления спинного мозга и развития миелопатии пациент первично потребовал оперативного лечения на позвоночнике. Диагноз массивного остеолиза выставлен на основании анамнеза, рентгенологических данных и гистологического заключения. В дальнейшем присоединилось множественное поражение ребер, костей таза и черепа. Достаточно редким в данном наблюдении является многоочаговое поражение костей черепа с компрессией мозговых структур.

   Заключение

   Заключение. При дифференциальной диагностике на фоне многофокусной резорбции костей скелета и черепа важно помнить о более редких по сравнению с гематологическими и метастатическими поражениями этиологических причинах, в том числе об идиопатическом остеолизисе.

   Disappearing bone disease, or Gorham – Stoat syndrome, is a disease of massive osteolysis associated with the proliferation of hemangiotic tissue leading to bone resorption.

   Material and methods

   Material and methods. The article presents a rare clinical case of Gorham – Stoat syndrome in a 19-year-old patient. The disease manifested at the age of 16 with a lesion of the thoracic vertebrae.

   Results

   Results. Against the background of the appearance of neurological disorders due to compression of the spinal cord and the development of myelopathy, the patient initially required surgical treatment on the spine. The diagnosis of massive osteolysis is based on anamnesis, X-ray data and histological conclusion. Subsequently, multiple lesions of the ribs, pelvic bones and skull were added. Quite rare in this case is a multi-focal lesion of the skull bones with compression of brain structures.

   Conclusions

   Conclusions. In differential diagnosis against the background of multifocal resorption of skeletal and cranial bones, it is important to remember about etiological causes that are rarer than hematological and metastatic lesions, including idiopathic osteolysis.

идиопатический остеолизиссиндром исчезающих костейкостная резорбциясиндром Горхэма – Стоутаidiopathic osteolysisdisappearing bone syndromebone resorptionGorham – Stoat syndromeReferencesHardegger F., Simpson L.A., Segmueller G. The syndrome of idiopathic osteolysis. Classification, review, and case report. J. Bone Joint Surg. Br. 1985;67(1):88–93. doi: 10.1302/0301-620X.67B1.3968152Hardegger F., Simpson L.A., Segmueller G. The syndrome of idiopathic osteolysis. Classification, review, and case report. J. Bone Joint Surg. Br. 1985;67(1):88–93. doi: 10.1302/0301-620X.67B1.3968152Schneider K.N., Gosheger G., Andreou D. Gorham – Stout syndrome. Dtsch. Arztebl. Int. 2019;116(29-30):507. doi: 10.3238/arztebl.2019.0507aSchneider K.N., Gosheger G., Andreou D. Gorham – Stout syndrome. Dtsch. Arztebl. Int. 2019;116(29-30):507. doi: 10.3238/arztebl.2019.0507aGorham L.W., Stout A.P. Massive osteolysis (acute spontaneous absorption of bone, phantom bone, disappearing bone); its relation to hemangiomatosis. J. Bone Joint Surg. Am. 1955;37-A(5):985–1004Gorham L.W., Stout A.P. Massive osteolysis (acute spontaneous absorption of bone, phantom bone, disappearing bone); its relation to hemangiomatosis. J. Bone Joint Surg. Am. 1955;37-A(5):985–1004Hirayama T., Sabokbar A., Itonaga I., Watt-Smith S., Athanasou N.A. Cellular and humoral mechanisms of osteoclast formation and bone resorption in Gorham – Stout disease. J. Pathol. 2001;195(5):624–630. doi: 10.1002/path.989Hirayama T., Sabokbar A., Itonaga I., Watt-Smith S., Athanasou N.A. Cellular and humoral mechanisms of osteoclast formation and bone resorption in Gorham – Stout disease. J. Pathol. 2001;195(5):624–630. doi: 10.1002/path.989Colucci S., Taraboletti G., Primo L., Viale A., Roca C., Valdembri D., Geuna M., Pagano M., Grano M., Pogrel A.M., … Bussolino F. Gorham – Stout syndrome: a monocyte-mediated cytokine propelled disease. J. Bone Miner. Res. 2006;21(2):207–218. doi: 10.1359/JBMR.051019Colucci S., Taraboletti G., Primo L., Viale A., Roca C., Valdembri D., Geuna M., Pagano M., Grano M., Pogrel A.M., … Bussolino F. Gorham – Stout syndrome: a monocyte-mediated cytokine propelled disease. J. Bone Miner. Res. 2006;21(2):207–218. doi: 10.1359/JBMR.051019Hagendoorn J., Padera T.P., Yock T.I., Nielsen G.P., di Tomaso E., Duda D.G., Delaney T.F., Gaissert H.A., Pearce J., Rosenberg A.E., Jain R.K., Ebb D.H. Platelet-derived growth factor receptor-beta in Gorham’s disease. Nat. Clin. Pract. Oncol. 2006;3(12):693–697. doi: 10.1038/ncponc0660Hagendoorn J., Padera T.P., Yock T.I., Nielsen G.P., di Tomaso E., Duda D.G., Delaney T.F., Gaissert H.A., Pearce J., Rosenberg A.E., Jain R.K., Ebb D.H. Platelet-derived growth factor receptor-beta in Gorham’s disease. Nat. Clin. Pract. Oncol. 2006;3(12):693–697. doi: 10.1038/ncponc0660Radhakrishnan K., Rockson S.G. Gorham’s disease: an osseous disease of lymphangiogenesis? Ann. NY Acad. Sci. 2008;1131:203–205. doi: 10.1196/annals.1413.022Radhakrishnan K., Rockson S.G. Gorham’s disease: an osseous disease of lymphangiogenesis? Ann. NY Acad. Sci. 2008;1131:203–205. doi: 10.1196/annals.1413.022Hu P., Yuan X.G., Hu X.Y., Shen F.R., Wang J.A. Gorham – Stout syndrome in mainland China: a case series of 67 patients and review of the literature. J. Zhejiang Univ. Sci. B. 2013;14(8):729–735. doi: 10.1631/jzus.B1200308Hu P., Yuan X.G., Hu X.Y., Shen F.R., Wang J.A. Gorham – Stout syndrome in mainland China: a case series of 67 patients and review of the literature. J. Zhejiang Univ. Sci. B. 2013;14(8):729–735. doi: 10.1631/jzus.B1200308Buerfeind A., Bürger H., Schlüter-Brust K., Eysel P., Delank K.S. Gorham – Stout syndrome (GSS) with fulminant aseptic osteonecrosis of the shoulder. Orthopade. 2010;39(10):1003–1008. doi: 10.1007/s00132-010-1638-9Buerfeind A., Bürger H., Schlüter-Brust K., Eysel P., Delank K.S. Gorham – Stout syndrome (GSS) with fulminant aseptic osteonecrosis of the shoulder. Orthopade. 2010;39(10):1003–1008. doi: 10.1007/s00132-010-1638-9Nikolaou V.S., Chytas D., Korres D., Efstathopoulos N. Vanishing bone disease (Gorham – Stout syndrome) : A review of a rare entity. World J. Orthop. 2014;5(5):694–698. doi: 10.5312/wjo.v5.i5.694Nikolaou V.S., Chytas D., Korres D., Efstathopoulos N. Vanishing bone disease (Gorham – Stout syndrome) : A review of a rare entity. World J. Orthop. 2014;5(5):694–698. doi: 10.5312/wjo.v5.i5.694Hong P.Y., Zhang X.B., Zeng H.Q., Zhao Y.L., Huang M.H. Gorham – Stout syndrome: A chylothorax disease with bony destruction: A case report. Medicine (Baltimore). 2022;101(50):e32105. doi: 10.1097/MD.0000000000032105Hong P.Y., Zhang X.B., Zeng H.Q., Zhao Y.L., Huang M.H. Gorham – Stout syndrome: A chylothorax disease with bony destruction: A case report. Medicine (Baltimore). 2022;101(50):e32105. doi: 10.1097/MD.0000000000032105Kiran D.N., Anupama A. Vanishing bone disease : a review. J. Oral Maxillofac. Surg. 2011;69(1):199–203. doi: 10.1016/j.joms.2010.05.088Kiran D.N., Anupama A. Vanishing bone disease : a review. J. Oral Maxillofac. Surg. 2011;69(1):199–203. doi: 10.1016/j.joms.2010.05.088Liu S.Z., Zhou X., Song A., Wang Y.P., Liu Y. Gorham – Stout syndrome. QJM. 2018;111(12):911–912. doi: 10.1093/qjmed/hcy150Liu S.Z., Zhou X., Song A., Wang Y.P., Liu Y. Gorham – Stout syndrome. QJM. 2018;111(12):911–912. doi: 10.1093/qjmed/hcy150Aizawa T., Sato T., Kokubun S. Gorham disease of the spine: a case report and treatment strategies for this enigmatic bone disease. Tohoku J. Exp. Med. 2005;205(2):187–196. doi: 10.1620/tjem.205.187Aizawa T., Sato T., Kokubun S. Gorham disease of the spine: a case report and treatment strategies for this enigmatic bone disease. Tohoku J. Exp. Med. 2005;205(2):187–196. doi: 10.1620/tjem.205.187Оттева Э.Н., Кочерова Т.Ю., Шепичев Е.В. Синдром Горхэма – Стоута: описание случая. Научно-практ. ревматол. 2010;48(4):83–86. doi: 10.14412/1995-4484-2010-1171Otteva E.N., Kocherova T.Yu., Shepichev E.V. Gorham – Stout syndrome: description of a case. Nauchno-prakticheskaya revmatologiya = Rheumatology Science and Practice. 2010;48(4):83–86. [In Russian]. doi: 10.14412/1995-4484-2010-1171Kose M., Pekcan S., Dogru D., Akyuz C., Ozcelik U., Ozsurekci Y., Gulhan B., Demircin M., Kiper N. Gorham – Stout syndrome with chylothorax: successful remission by interferon alpha-2b. Pediatr. Pulmonol. 2009;44(6):613–615. doi: 10.1002/ppul.20849Kose M., Pekcan S., Dogru D., Akyuz C., Ozcelik U., Ozsurekci Y., Gulhan B., Demircin M., Kiper N. Gorham – Stout syndrome with chylothorax: successful remission by interferon alpha-2b. Pediatr. Pulmonol. 2009;44(6):613–615. doi: 10.1002/ppul.20849Liu S., Zhou X., Song A., Kong X., Wang Y., Liu Y. Successful treatment of Gorham – Stout syndrome in the spine by vertebroplasty with cement augmentation : A case report and literature review. Medicine (Baltimore). 2018;97(29):e11555. doi: 10.1097/MD.0000000000011555Liu S., Zhou X., Song A., Kong X., Wang Y., Liu Y. Successful treatment of Gorham – Stout syndrome in the spine by vertebroplasty with cement augmentation : A case report and literature review. Medicine (Baltimore). 2018;97(29):e11555. doi: 10.1097/MD.0000000000011555Di H., Zhang B., Xu N., Yin Y., Han X., Zhang Y., Zeng X. Refractory serositis in Gorham – Stout syndrome. Orphanet J. Rare Dis. 2022;17(1):152. doi: 10.1186/s13023-022-02307-8Di H., Zhang B., Xu N., Yin Y., Han X., Zhang Y., Zeng X. Refractory serositis in Gorham – Stout syndrome. Orphanet J. Rare Dis. 2022;17(1):152. doi: 10.1186/s13023-022-02307-8Bruch-Gerharz D., Gerharz C. D., Stege H., Krutmann J., Pohl M., Koester R., Ruzicka T. Cutaneous lymphatic malformations in disappearing bone (Gorham – Stout) disease: a novel clue to the pathogenesis of a rare syndrome. J. Am. Acad. Dermatol. 2007;56(2 Suppl):21–25. doi: 10.1016/j.jaad.2006.01.063Bruch-Gerharz D., Gerharz C. D., Stege H., Krutmann J., Pohl M., Koester R., Ruzicka T. Cutaneous lymphatic malformations in disappearing bone (Gorham – Stout) disease: a novel clue to the pathogenesis of a rare syndrome. J. Am. Acad. Dermatol. 2007;56(2 Suppl):21–25. doi: 10.1016/j.jaad.2006.01.063Boyer P., Bourgeois P., Boyer O., Catonné Y., Saillant G. Massive Gorham – Stout syndrome of the pelvis. Clin. Rheumatol. 2005;24(5):551–555. doi: 10.1007/s10067-005-1088-7Boyer P., Bourgeois P., Boyer O., Catonné Y., Saillant G. Massive Gorham – Stout syndrome of the pelvis. Clin. Rheumatol. 2005;24(5):551–555. doi: 10.1007/s10067-005-1088-7Heffez L., Doku H.C., Carter B.L., Feeney J.E. Perspectives on massive osteolysis. Report of a case and review of the literature. Oral Surg. Oral Med. Oral Pathol. 1983;55(4):331–343. doi: 10.1016/0030-4220(83)90185-8Heffez L., Doku H.C., Carter B.L., Feeney J.E. Perspectives on massive osteolysis. Report of a case and review of the literature. Oral Surg. Oral Med. Oral Pathol. 1983;55(4):331–343. doi: 10.1016/0030-4220(83)90185-8Kuriyama D.K., McElligott S.C., Glaser D.W., Thompson K.S. Treatment of Gorham – Stout disease with zoledronic acid and interferon-α : a case report and literature review. J. Pediatr. Hematol. Oncol. 2010;32(8):579–584. doi: 10.1097/MPH.0b013e3181edb464Kuriyama D.K., McElligott S.C., Glaser D.W., Thompson K.S. Treatment of Gorham – Stout disease with zoledronic acid and interferon-α : a case report and literature review. J. Pediatr. Hematol. Oncol. 2010;32(8):579–584. doi: 10.1097/MPH.0b013e3181edb464Elera-Fitzcarrald C., Ugarte-Gil M.F. Gorham–Stout syndrome: A phantom bone disease treated with bisphosphonates. J. Clin. Rheumatol. 2020;26(5):e135–e136. doi: 10.1097/RHU.0000000000001009Elera-Fitzcarrald C., Ugarte-Gil M.F. Gorham–Stout syndrome: A phantom bone disease treated with bisphosphonates. J. Clin. Rheumatol. 2020;26(5):e135–e136. doi: 10.1097/RHU.0000000000001009

The authors declare that there are no conflicts of interest present.